臨床論著

108例兒童半側(cè)顏面短小畸形綜合治療經(jīng)驗總結(jié)

唐曉軍 石蕾 尹琳 劉偉 章慶國 孫曉梅 馮時 尹宏宇 楊亦楠 王璇 張智勇

　　DOI：10.3760/cma.j.issn.1009-4598.2017.s1.000

　　作者單位：100144 北京，中國醫(yī)學(xué)科學(xué)院北京協(xié)和醫(yī)學(xué)院整形外科醫(yī)院頜面整形外科中心

　　通信作者：張智勇，Email：zhiyongzhang1011@163.com

　　【摘要】 目的 總結(jié)討論兒童期半側(cè)顏面短小綜合治療的方法和效果。方法 2008年8月至2016年12月，對108例兒童期患者進行早期綜合干預(yù)治療，采用數(shù)字化技術(shù)設(shè)計和模擬，制作術(shù)中用截骨導(dǎo)板，同時實施下頜骨的牽張延長、耳再造和正畸治療。通過隨訪對患側(cè)上頜骨的發(fā)育和延長后復(fù)發(fā)問題進行分析。結(jié)果 除3例延長器脫落外，其余患者的面部對稱性，耳廓畸形和牙齒咬合情況得到明顯矯正。術(shù)后6-39個月隨訪發(fā)現(xiàn)兒童期下頜骨延長治療后患側(cè)上頜骨生長顯著，雖然延長的下頜骨存在復(fù)發(fā)，但是面部不對稱畸形和牙齒咬合均得到顯著改善。結(jié)論 對于半側(cè)顏面短小患者應(yīng)該早期進行綜合治療，才能獲得良好的效果。

　　【關(guān)鍵詞】 半側(cè)顏面短小畸形；骨生成，牽張  耳廓再造術(shù)；正畸

　　基金項目：公益性行業(yè)科研專項項目（201502016）；北京市科學(xué)技術(shù)委員會（Z141107002514049）；中國醫(yī)學(xué)科學(xué)院整形外科醫(yī)院院所基金（Z2015008，CQ2015002）

　　Combined treatment for children hemifacial microsomia: an experience of 108 cases  Tang Xiaojun, Shi Lei, Yin Lin, Liu Wei, Zhang Qingguo Sun Xiaomei Feng Shi, Yin Hongyu, Yang Yinan, Wang Xuan, Zhang Zhiyong.Department of Maxillofacial Surgery, Plastic Surgery Hospital, Peking Union Medical College, Chinese Academy of Medical Science,Beijing  100144,China

Corresponding author: Zhang Zhiyong ,Email: zhiyongzhang1011@163.com

　　【Abstract】Objective To summarize the therapeutic effect of combined treatment for children hemifacial microsomia. Methods From Aug 2008 to May 2016, 108 children with hemifacial microsomia underwent combined treatment at an early age. Digital simultation technology was used for design of the guiding model during osteotomy. The mandibular distraction osteogenesis, auricular reconstruction and orthodontic treatment were also adopted. The maxillary development and post-distraction relapse were analyzed during the follow-up period. Results The distractor fell off in 3 cases. All other patients got obvious improvement in facial symmetry, auricular deformity and occlusion. During the follow-up period of 6-39 months, the development of maxilla on the affected side increased significantly. Though the distracted mandible showed some certain relapse, but the facial asymmetry and occlusion improved a lot. Conclusions The children hemifacial microsomia should receive a combined treatment at an early age to achieve a good result. 

　　【Key words】Hemifacial microsomia;  Osteogenesis, distraction;  Reconstruction of auricle;  Orthodontic treatment 

　　Fund program：

　　半側(cè)顏面短小畸形(hemifacial Microsomia，HFM)由Gorlin和Pindborg[1]于1964年提出，是僅次于唇、腭裂的最常見的先天性顱面畸形，發(fā)生率為1/5600～1/3500[2-3]。其主要畸形位于下頜骨，形成多米諾骨牌效應(yīng)，影響相鄰組織結(jié)構(gòu)，最終形成多種多樣復(fù)雜的臨床畸形。對于HFM的病因、分類和治療一直是顱面外科醫(yī)生爭論的熱點。例如，選擇手術(shù)治療還是非手術(shù)治療，兒童期還是成人期手術(shù)[4]，以及術(shù)后復(fù)發(fā)等問題。我們主張兒童期進行以下頜骨治療為主，整合外耳再造和正畸的綜合治療，阻斷畸形進一步發(fā)展，促進相鄰結(jié)構(gòu)的正常發(fā)育。2008年8月到2016年12月，我們對108例兒童期HFM患者進行綜合治療，經(jīng)過長期觀察隨訪，治療效果顯著。

　　資料與方法

　　一、臨床資料

　　本組共108例，男82例，女26例，年齡5~14歲，平均8.36歲。左側(cè)52例，右側(cè)56例。均患有HFM，Pruzansky Ⅱ型，均伴外耳畸形。

　　二、治療方法

　　對于兒童HFM，需要將外耳再造術(shù)、軟組織擴張術(shù)、頜骨牽引延長技術(shù)和口腔正畸整合在一起，對其外耳、下頜骨和咬合畸形同時治療,才能獲得良好的效果。并在頜骨畸形的牽張治療中應(yīng)利用數(shù)字化外科技術(shù)進行手術(shù)模擬、設(shè)計和制作導(dǎo)板。

　　（一）下頜骨畸形的治療

　　1. 術(shù)前設(shè)計牽引方向、模擬和導(dǎo)板制作

　　術(shù)前采用64排多層螺旋CT對患者頭顱進行掃描（飛利浦Brilliance，荷蘭），ProPlan CMF1.4軟件（Materialise公司，比利時）讀取DICOM數(shù)據(jù)，通過Segmentation模塊對上下頜骨、下牙槽神經(jīng)管、未萌出磨牙進行三維重建（圖1）。進行模擬截骨、延長器放置、牽引延長，根據(jù)數(shù)字化手術(shù)模擬結(jié)果，選擇最佳截骨線位置和延長器放置位置。將以上模擬設(shè)計的數(shù)據(jù)通過端口輸出為STL格式，通過CAD軟件進行下頜骨表面提取，設(shè)計截骨手術(shù)導(dǎo)板。三維打印機（zprint 350s，美國Zcorporation公司）進行打印，打印材料為光敏樹脂。

　　圖1 寬7cm，高4.43cm

　　圖1標(biāo)記下牙槽神經(jīng)血管束的走行和三維重建

　　①安氏Ⅰ類咬合關(guān)系：此類患者應(yīng)恢復(fù)患側(cè)升支長度，設(shè)計牽引方向應(yīng)與咬合平面垂直或成鈍角。通過升支長度的延長既可解決患側(cè)面部短小的問題，實現(xiàn)面部不對稱的矯正，后期又不改變患者的咬合關(guān)系（圖2）。②安氏Ⅱ類咬合關(guān)系：此類患者牽引方向應(yīng)位于咬合平面和升支長軸之間，即延長平面和咬合平面成銳角，具體的角度可通過計算機三維模擬術(shù)前和術(shù)后效果獲得。既實現(xiàn)了升支的延長，同時還部分延長了患側(cè)體部（圖3）。

　　圖2 寬15.24cm，高5.2cm

　　圖2  A：安氏Ⅰ類咬合關(guān)系延長方向的設(shè)計；B：模擬延長側(cè)面觀；C：模擬延長正面觀

　　圖3 寬15.27cm，高4.19cm

　　圖3  A：安氏Ⅱ類錯咬合畸形延長設(shè)計；B：模擬延長側(cè)面觀；C：模擬延長正面觀

　　2. 手術(shù)過程

　　若患者同時伴有小耳畸形，下頜骨延長術(shù)與外耳再造（軟組織擴張器法）同時進行，分為三期。

　　①一期：下頜骨牽引延長和外耳擴張期。成功放置耳后擴張器后，進行下頜骨延長器置入術(shù)，經(jīng)口外入路，于患側(cè)下頜緣下1.5～2.0 cm設(shè)計長 3～5 cm橫行切口。保護面神經(jīng)下頜緣支，分層切開直至顯露下頜升支外側(cè)骨板。置入截骨導(dǎo)板，按設(shè)計截骨，在骨折線兩端安置牽引器，鈦釘固定，關(guān)閉切口。術(shù)后5～7 d開始牽引，速度為1 mm／d，同時對耳后擴張器進行注水?dāng)U張（圖4）。②二期：下頜骨靜止期和外耳再造二期。下頜骨牽引結(jié)束后，進入靜止期，一般為6個月。期間行擴張器取出、自體肋軟骨外耳再造術(shù)。③三期：下頜骨延長器取出和外耳再造三期。牽引結(jié)束6個月，行下頜骨延長器取出術(shù)，同時對外耳耳垂、耳甲腔和耳屏等結(jié)構(gòu)進行修整。

　　圖4 寬8cm，高5.1cm

　　圖4頜骨延長和外耳再造同時進行

　　（二）正畸治療

　　在下頜骨延長器取出后由口腔正畸醫(yī)生設(shè)計和制作咬合導(dǎo)板，設(shè)計成患側(cè)厚、健側(cè)薄的斜面導(dǎo)板（圖5），以適配牽引形成的頜間距離，并逐漸降低導(dǎo)板厚度，促進上頜牙齒和上頜骨向下生長發(fā)育，關(guān)閉間隙，維持咬合平面，維持治療效果，減少復(fù)發(fā)。

圖5 寬8cm，高2.89cm

圖5 牽引結(jié)束后正畸用咬合導(dǎo)板

　　三、隨訪與分析

　　患者下頜骨延長術(shù)后6～39個月回訪，行臨床檢查，收集放射學(xué)數(shù)據(jù)和隨訪照片，評估患者術(shù)后畸形改善情況，分析下頜骨牽引后復(fù)發(fā)和患側(cè)上頜骨在下頜骨牽引后的生長發(fā)育情況。

　　（一） 復(fù)發(fā)

　　隨機選取6例資料完整的患者，將術(shù)前、牽引結(jié)束后當(dāng)日和術(shù)后12個月隨訪時3個時間點的CT數(shù)據(jù)導(dǎo)入Mimics17.0軟件進行三維重建，通過各骨性標(biāo)志點分析線性距離、角度和各解剖平面的改變情況，包括測量雙側(cè)下頜升支高度和體部長度、頦前點至面中線距離及咬合平面與水平面夾角，將數(shù)據(jù)導(dǎo)入SPSS 19.0行統(tǒng)計分析，組間比較采用配對t檢驗。

　　（二）上頜骨的生長

　　隨機選取三維CT數(shù)據(jù)資料完整的15例患兒，男11例，女4例，年齡5～14歲，平均年齡8.7歲。將術(shù)前和延長器取出術(shù)后采集到的螺旋CT數(shù)據(jù)輸入Mimics 17.0軟件（ Materialise，比利時）進行三維重建。利用Simulaion功能模塊下的Measure and analyze子功能定義測量項目。設(shè)定參考平面：雙側(cè)眶下點及健側(cè)外耳道上點，3點確定參考平面（a-b-c）。測量標(biāo)志點分別為健側(cè)和患側(cè)上頜第5齒牙槽骨中點及上頜竇最低點（圖6）。確定標(biāo)志點位置后，軟件自動計算標(biāo)志點與參考平面的垂直距離，分別記為D1、D2。應(yīng)用SPSS19.0計算各組數(shù)據(jù)的平均值和標(biāo)準(zhǔn)差，應(yīng)用Wilcoxon匹對符號秩和檢驗比較術(shù)前術(shù)后健側(cè)與患側(cè)D1、D2的差異。

圖6 寬11cm，高9.37cm

圖6 參考平面的確定，以及三維和二維上頜竇底和上頜第5齒牙槽骨中點測量標(biāo)志點

　　結(jié)  果

　　一、臨床治療結(jié)果

　　除3例延長器在延長過程中發(fā)生脫落外，其余患者下頜骨和面部外形均得到較好的改善，患者和家屬對治療效果非常滿意（圖7～9）。其他并發(fā)癥包括：面部瘢痕疙瘩1例，面神經(jīng)損傷2例，牙和牙胚損傷2例，重度開口受限2例，顱底骨吸收5例，局部感染11例，經(jīng)過治療后不影響最后的效果。

圖7 寬11cm，高3.93cm

圖7 患者男，8歲，右側(cè)半側(cè)顏面短小畸形，PruzanskyⅡ類，術(shù)前像和咬合情況

圖8 寬11cm，高15.11cm

圖8 計算機模擬，制作截骨導(dǎo)板，3D打印模型，模擬手術(shù)

圖9 寬11cm，高13.31cm

圖9  A：截骨，放置延長器；B，C：取出延長器，見成骨質(zhì)良好；D～F：牽引結(jié)束時的正位仰位口內(nèi)咬合情況；G～I(xiàn)：牽引器取出后1年，患兒一直堅持正畸治療，可見面不對稱性和咬合情況改善明顯

　　二、下頜骨延長后復(fù)發(fā)和面部對稱性的分析結(jié)果

　　6例患者術(shù)前下頜骨升支高度為（65.8±10.7）mm，牽引術(shù)后為(101.8±8.2) mm，術(shù)后隨訪時為(81.8±11.8) mm，牽引術(shù)后、術(shù)后隨訪時分別與術(shù)前比較，差異均有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.01），術(shù)后隨訪時與牽引術(shù)后比較，差異亦有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.01）。這說明下頜骨升支高度術(shù)后隨訪與術(shù)前和牽引術(shù)后都在存在明顯改變。

　　6例患者術(shù)前下頜骨體部長度為（76.5±8.2） mm，牽引術(shù)后為（76.5±6.9） mm，術(shù)后隨訪時為（76.6±6.5） mm，牽引術(shù)后、術(shù)后隨訪時分別與術(shù)前比較，差異均無統(tǒng)計學(xué)意義（P=0.914, 0.990），術(shù)后隨訪時與牽引術(shù)后比較，差異亦無統(tǒng)計學(xué)意義（P=0.874），這說明雙側(cè)下頜骨體部比例在術(shù)前、牽引術(shù)后和術(shù)后隨訪時均無明顯改變。

　　設(shè)計以頦前點位于患側(cè)時，頦前點至面中線的距離為“-”值，以頦前點位于健側(cè)時，頦前點至面中線的距離為“+”值。6例患者術(shù)前頦前點至面中線距離為（-9.0±4.0）mm，牽引術(shù)后為（-0.7±3.9）mm，術(shù)后隨訪時為（-2.7±3.2）mm，牽引術(shù)后、術(shù)后隨訪時分別與術(shù)前比較，差異均有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.01），術(shù)后隨訪時與牽引術(shù)后比較，差異亦有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.01）。

　　三、 牽引結(jié)束后上頜骨的生長發(fā)育結(jié)果

　　15例患者術(shù)前和牽引結(jié)束后上頜骨的生長發(fā)育結(jié)果見表1。

　　表1  15例患者術(shù)前和術(shù)后上頜骨生長發(fā)育情況比較（mm）

　側(cè)別 　術(shù)前 　　　牽引術(shù)后 　增長量

　　　　　　　　　　　　　　　　　（術(shù)后-術(shù)前） 　　P    

健側(cè) D1 34.9±3.70 35.50±3.49 0.51±0.88 ＜0.05    

D2 21.60±3.89 22.10±3.68 0.49±1.01 ＞0.05    

患側(cè) D1 29.74±3.77 32.01±3.23 2.27±1.49 ＜0.05    

D2 17.01±4.21 18.47±3.90 1.46±1.38 ＜0.05  

注：D1和D2分別指健側(cè)與患側(cè)上頜第5齒牙槽骨中點及上頜竇最低點到標(biāo)準(zhǔn)平面的距離

　　討  論

　　HFM常用的分類方法由Pruzansky-Kaban等[5-6]提出，主要分為3型。Ⅰ型：顳下頜關(guān)節(jié)發(fā)育較好，下頜升支存在，但較正常側(cè)稍短小。Ⅱ型：下頜骨髁狀突及升支短小，髁狀突平坦，關(guān)節(jié)窩缺如，髁狀突連接在顳部顱底的稍凹陷的骨面上，又可分為ⅡA型和ⅡB型。Ⅲ型：下頜升支僅殘留一薄層骨質(zhì)，甚至完全缺如，顳下頜關(guān)節(jié)不存在。隨后又有很多專家就分類進行了改良和分析，但主體仍是沿襲了此分類方法[7]。HFM主要的畸形位于下頜骨，可伴發(fā)外耳畸形，以及上頜骨、顴骨、顴弓、顱底和軟組織的畸形。故而對于該類疾病的治療應(yīng)該是以頜骨和外耳畸形治療為主導(dǎo)的綜合性面部形態(tài)和功能的矯治，治療團隊包括頜面醫(yī)生、整形外耳再造醫(yī)生、正畸醫(yī)生、醫(yī)學(xué)數(shù)字化模擬設(shè)計醫(yī)生等共同努力完成。在臨床上，我們主張Ⅰ型患兒以觀察為主，配合正畸，成年后再進行輪廓整形治療。對于Ⅲ型患兒應(yīng)用自體肋骨肋軟骨或自體腓骨進行重建[8]。而對于臨床上數(shù)量最大的Ⅱ型患者，我們主張在兒童期在數(shù)字化技術(shù)的輔助下進行下頜骨升支牽引延長、耳再造及正畸等綜合治療。

　　HFM常伴發(fā)患側(cè)外耳異常，并且患者的顳骨、上下頜骨存在不同程度的畸形，從而導(dǎo)致了面部不對稱，因此HFM患者的耳廓再造與單純小耳畸形的耳廓再造有所不同。①再造耳廓定位困難：畸形累及上下頜骨、顴骨、眶骨及其表面的軟組織，面部不對稱，增加了再造耳廓定位的難度；②發(fā)際線偏低，導(dǎo)致耳后乳突無發(fā)區(qū)面積不能滿足耳廓再造的需要；③顳骨發(fā)育不良，通常表現(xiàn)為不同程度的顳骨凹陷；④殘耳組織形狀不規(guī)則，位置一般靠前下，甚至異位至面頸部，利用難度加大。

　　雖然HFM的外耳再造較一般小耳再造有一定的特殊性和復(fù)雜性，但是對于外耳再造的時機和方法還是相對統(tǒng)一的。而關(guān)于頜骨畸形、面部偏斜畸形手術(shù)時機卻有很大的爭議。每個觀點都有各自的有力證明和不能解決的難點。我們主張兒童期進行治療，其優(yōu)勢在于兒童期延長下頜骨，既可以矯正面部偏斜問題，矯正牙齒咬合，改善患兒心理問題，使他們更從容地適應(yīng)學(xué)校和社會生活，又可以在頜骨生長發(fā)育高峰期，給患側(cè)上頜骨的生長提供空間，為今后的進一步矯正提供基礎(chǔ)。通過隨訪，我們發(fā)現(xiàn)下頜骨升支延長后患側(cè)的上頜骨尤其是牙槽骨和上頜竇底部都顯著地向下方生長了。

　　困擾是否選擇兒童期進行治療的另一個問題就是，在兒童期延長的下頜骨是否會吸收、復(fù)發(fā)，面部不對稱畸形及咬合平面是否在生長結(jié)束后又恢復(fù)到治療前的狀態(tài)[9]？通過我們最長術(shù)后3年的隨訪測量發(fā)現(xiàn)，延長的下頜骨升支高度復(fù)發(fā)比較顯著，下頜體部則不無明顯，而且面部對稱性也無顯著地改變。通過對患兒影像學(xué)檢查發(fā)現(xiàn)，升支高度的減少主要是因為下頜角部吸收、改建導(dǎo)致，而下頜角區(qū)骨質(zhì)形態(tài)的改變不會引起頦部的重新偏斜，也就是說延長治療后面部不對稱性的改善效果良好而穩(wěn)定。研究面部不對稱的方法很多，但頦前點作為面部重要的標(biāo)志點之一，它距離中線的位置能有效地反映下頜骨的變化并評價下頜骨的對稱效果。而對于HFM患者，下頜骨的對側(cè)是否直接決定著其面部的骨性對稱性。通過統(tǒng)計分析，可發(fā)現(xiàn)術(shù)前和術(shù)后隨訪時的測量數(shù)據(jù)差異均有統(tǒng)計學(xué)意義，說明經(jīng)過下頜骨牽張成骨術(shù)的治療，術(shù)后隨訪時頦前點的位置較術(shù)前得到明顯改善。牽引術(shù)后和術(shù)后隨訪時差異也具有統(tǒng)計學(xué)意義，說明下頜骨的復(fù)發(fā)導(dǎo)致頦前點向患側(cè)回縮。針對此問題，Chow等[10]研究認(rèn)為，HFM患者健側(cè)比患側(cè)具有更大的發(fā)育潛力，因此需要矯枉過正來抵消復(fù)發(fā)導(dǎo)致的不對稱畸形。對此我們對患者進行矯枉過正的牽張治療，通過測量結(jié)果可以觀察到，牽張成骨術(shù)后頦前點超過面中線至健側(cè)的患者，隨訪時頦前點更加趨近于面中線，面下部對稱性更好。根據(jù)經(jīng)驗和國際上的統(tǒng)計分析，我們中心矯枉過正的比例是一般30%左右，頜骨延長長度主要集中在30～40 mm。同時，我們在頜骨延長結(jié)束后即配合正畸治療，制作咬合平面斜面導(dǎo)板，既保持延長后下頜骨的位置，同時通過正畸手段促進患側(cè)上頜牙齒和上頜骨向下方生長，建立穩(wěn)定的咬合關(guān)系有利于防止患側(cè)下頜骨和咬合平面的改變。

　　毫無疑問，正頜外科、輪廓整形、正畸治療[11]和頜骨牽張成骨術(shù)是治療HFM的頜骨、面型和咬合關(guān)系的主要方式。目前國內(nèi)外大多數(shù)學(xué)者認(rèn)為，該畸形的治療主要還是應(yīng)該在兒童期應(yīng)用下頜骨牽張成骨術(shù)進行干預(yù)。下頜骨的牽引部位大致分為3種：體部延長、升支延長和升支、體部同時延長。而對于HFM患者來說，引起面部不對稱畸形的主要原因是患側(cè)下頜骨升支部分短小，因此牽引的部位應(yīng)該是下頜骨升支。延長方向大概分為3種：垂直咬合平面，平行咬合平面，或介于兩者之間。并且，由于單側(cè)下頜骨發(fā)育不足，使患者的咬合關(guān)系多集中在安氏Ⅰ類和Ⅱ類關(guān)系，很少出現(xiàn)安氏Ⅲ類的情況。據(jù)文獻(xiàn)報道(12)，在HFM患者的頜骨延長治療中效率最高的延長方向應(yīng)該與咬合平面垂直，這一點與我們臨床治療效果相符。同時在臨床治療過程中，我們也發(fā)現(xiàn)對于不同的咬合關(guān)系的患者需要進行必要的調(diào)整。術(shù)前都需要通過數(shù)字化外科技術(shù)，對其進行術(shù)前設(shè)計和模擬，并提前制作術(shù)中用截骨導(dǎo)板，實現(xiàn)設(shè)計的準(zhǔn)確實施，實現(xiàn)設(shè)計和手術(shù)真正的“無縫銜接”。

　　關(guān)于HFM的病因、分類、治療時機和治療方法仍有很多很多爭議，國內(nèi)外學(xué)者們意見都不統(tǒng)一。我們認(rèn)為在兒童期即對該類疾病進行早期綜合干預(yù)治療。通過牽張成骨技術(shù)治療頜骨短小，矯正面部偏斜畸形，同期配合外耳再造術(shù)，在治療過程中始終介入正畸治療，矯正并維持良好的咬合關(guān)系，治療獲得良好的效果。然而由于能接受長期隨訪，配合進行檢測和評估的患者數(shù)量很少，以至于能收集到有完整資料進行分析的有效病例受到限制，故而我們的分析統(tǒng)計仍不十分準(zhǔn)確。但是通過我們目前現(xiàn)有的資料分析研究可以初步得出早期干預(yù)的綜合治療是獲得良好臨床效果的有效方法。

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                                 （收稿日期：2017-02-28）